A child with epileptic seizure due to neurobrucellosis: a case report/ Norobruselloza bagli epileptik nobeti olan bir cocuk: bir olgu sunumu.
Article Type: Case study
Subject: Seizures (Medicine) (Case studies)
Seizures (Medicine) (Risk factors)
Seizures (Medicine) (Diagnosis)
Epilepsy (Diagnosis)
Epilepsy (Risk factors)
Epilepsy (Case studies)
Brucellosis (Complications and side effects)
Children (Diseases)
Children (Diagnosis)
Children (Risk factors)
Children (Case studies)
Authors: Isikay, Sedat
Yilmaz, Kutluhan
Pub Date: 03/01/2011
Publication: Name: Journal of Pediatric Infection Publisher: Aves Yayincilik Audience: Academic Format: Magazine/Journal Subject: Health Copyright: COPYRIGHT 2011 Aves Yayincilik ISSN: 1307-1068
Issue: Date: March, 2011 Source Volume: 5 Source Issue: 1
Accession Number: 295776978
Full Text: Abstract

Brucellosis is a common zoonosis in many regions throughout the world. Neurobrucellosis is an uncommon complication of brucellosis and can present as meningitis, meningoencephalitis, myelitis, radiculoneuritis, peripheral neuropathy, intracranial hypertension and cranial nevre palsy. The most common presentation of neurobrucellosis is acute meningitis. This aim of this report was to evaluate a child with neurobrucellosis. We present a 12-year-old girl with epileptic seizure due to neurobrucellosis. The diagnosis was established by positive serology. Patient was treated medically and complete resolution was achieved. Neurobrucellosis should be considered in all patients who develop unexplained neurological symptoms, especially in those who live in endemic areas. (J Pediatr Inf 2011; 5: 26-8)

Key words: Neurobrucellosis, seizure, child

Ozet

Norobruselloza Bagli Epileptik Nobeti Olan Bir Cocuk: Bir Olgu Sunumu

Bruselloz dunyanin bircok bolgesinde sik gorulen bir zoonozdur. Norobruselloz brusellozun nadir bir komplikasyonudur ve menenjit, meningoansefalit, myelit, radikulonorit, periferal noropati, intrakranial basinc artisi ve kranial sinir felci ile ortaya cikabilir. Norobrusellozun en sik gorulen sekli akut menenjit tablosudur. Bu yazinin amaci norobruselloz tanili bir cocuk hastanin degerlendirilmesidir. Biz norobruselloza bagli epileptik nobeti olan 12 yasinda kiz bir olguyu sunuyoruz. Tanisi pozitif seroloji ile konuldu. Hasta medikal olarak basariyla tedavi edildi. Norobruselloz ozellikle endemik bolgelerde yasayan aciklanamayan norolojik semptomlari olan hastalarda ekarte edilmelidir. (J Pediatr inf 2011; 5:26-8)

Anahtar kelimeler: Norobruselloz, nobet, cocuk

Giris

Brusellozis ulkemizde endemik olarak gorulen onemli bir zoonotik enfeksiyon hastaligidir. Hastaligin bulasi enfekte hayvanlarin et, sut urunleri ve vucut sivilarinin agiz, solunum ve cilt yolu ile etkenin vucuda girmesiyle olmaktadir. Brusella tum organ ve sistemleri tutabildiginden klinik tablo tuttugu organa gore cesitlilik gostermektedir. Norobruselloz en sik menenjit tablosuyla gorulmekle birlikte meningoensefalit, myelitis, kranial sinir paralizileri, radikulonoropati, beyin apsesi, epidural apse, demiyelizan hastalik, intrakranial hipertansiyon ve hidrosefali gibi komplikasyonlara neden olmaktadir (1-3).

Bu yazida klinigimiz acil servisine nobet sikayeti ile basvuran ve norobruselloz tanisi alan pediatrik bir norobruselloz vakasini nadir gorulmesi nedeniyle sunuyoruz.

Olgu Sunumu

On iki yasinda kiz hasta nobet gecirme sikayeti ile ailesi tarafindan acil poliklinigine getirildi. Hastanin oykusunden son bir haftadir ust solunum yolu enfeksiyonu gecirdigi bu nedenle oral parasetamol tedavisi aldigi, klinigimize basvurmadan bir saat once de oturdugu yerde bir anda gozlerini tavana dikerek jeneralize tonik klonik tarzda bes dakika suren ve spontan sonlanan nobeti oldugu ogrenildi. Hastanin son bir aydir aralikli yukselen ates, gece terlemeleri, istahsizlik ve yaklasik iki kilo kaybi oldugu ailesi tarafindan belirtildi. Oz ve soy gecmisinde ozellik yoktu. Fizik muayenesinde vucut agirligi 24.4 kg (<3. persantil), boy 150 cm (75. persantil), kan basinci 100/70 mmHg, nabiz 78/dakika, ritmik, solunum sayisi 14/dakika ve vucut isisi 36.5[degrees]C idi. Genel durumu iyi, bilinci acik, oryante ve koopere idi. Meninks irritasyon bulgulari negatifti. Diger sistem muayeneleri normal olarak degerlendirildi. Acil poliklinigine kabul edildikten bir saat sonra hastanin jeneralize tonik klonik tarzda, uc dakika kadar suren, spontan sonlanan ikinci nobeti gozlendi. Hastaya valproik asit (40 mg/kg/doz) intravenoz yuklendikten sonra idameye (30 mg/kg/gun) gecildi. Laboratuvar incelemelerinde hemoglobin 15 gr/dl, beyaz kure sayisi 4650/mm3, trombosit sayisi 245000/mm3 idi. Periferik kan yaymasinda %54 polimorfonukleer lokosit, %36 lenfosit vardi. Eritrosit sedimentasyon hizi 6 mm/ saat, C-reaktif protein 2.9 mg/dL idi. Kan glukozu 90 mg/ dL, serum kreatinin 0.7 mg/dL, serum sodyumu 135 mEq/L, potasyum 4 mEql/L, kalsiyum 9 mg/dl, alanin aminotransferaz 38 U/L, aspartat aminotransferaz 27 U/L saptandi. Postero-anterior akciger grafisi normal idi. Bilgisayarli beyin tomografisi (BBT) normal olarak degerlendirildikten sonra yapilan lomber ponksiyonda (LP) BOS glukozu 74 mg/dL (es zamanli kan sekeri 94 mg/dL), proteini 40 mg/dL ve mikroskobik degerlendirilmede hucre gorulmedi. BOS Gram ve ARB boyamada herhangi bir mikroorganizma saptanmadi. Hastanin uyanik olarak cekilen Elektroensefalografisinde (EEG) zemin aktivitesi alfa aktivitesinden olusmaktaydi ve epileptiform aktivite saptanmadi. Hasta viral ansefalit olarak kabul edilerek asiklovir, seftriakson ve oseltamivir tedavileri baslandi. Beyin magnetik rezonans goruntulemesi (MRG) normal olarak degerlendirildi. Takibinde serum ve BOS Rose Bengal testi pozitif olarak sonuclandi. Serum Brusella Wright aglutinasyon testi 1/160 ve BOS Wright aglutinas yonu 1/2560 titrede pozitifti. Norobruselloz tanisi konulan hastaya diger baslanan tedavileri kesilerek gentamisin, rifampisin ve trimetoprim-sulfametoksazol (TMP-SMZ) tedavileri baslandi. Kan ve BOS kulturlerinde ureme olmadi. BOS ve serum herpes simpleks ve diger viral serolojileri negatifti. Gentamisin tedavisi on gune tamamlanarak kesildi. Genel durumu iyi olan hasta taburcu edildi. Rifampisin ve TMP-SMZ tedavileri alti ayin sonunda serum Brusella Wright aglutinasyonu 1/80 titrede pozitif olarak tesbit edilerek kesildi. Kontrol EEG'de ozellik saptanmayan hastanin valproik asit tedavisi azaltilarak kesildi. Bir yillik izleminde herhangi bir sikayeti olmayan hasta takipten cikarildi. Olgu Tablo 1 ve 2'de kisaca ozetlendi.

Tartisma

Bruselloz tum dunya genelinde ozellikle Akdeniz Ulkelerinde ve Turkiye'de endemik olarak gorulen bir enfeksiyon hastaligidir (1-3). Norobruselloz brusellozun nadir gorulen, agir seyreden bir komplikasyonudur ve cocukluk yas grubunda oldukca dusuk siklikta gorulmektedir. Pediatrik bruselloz vakalarinin %1'de santral sinir sisteminin etkilendigi bilinmektedir (4). Hastaligin akut fazinda etkenin direkt santral sinir sistemini tutmasi, dolasima endotoksinlerinin karismasi ve etken mikroorganizmanin dokuda varligi ile konakcinin immunolojik ve inflamatuvar yanit olusturmasina bagli olarak norobruselloz gelismektedir (2,3,5). Menenjit norobrusellozun en sik karsilasilan komplikasyonudur. Akut (semptom suresi <8 hafta), subakut (8-52 hafta) ya da kronik (>1 yil) sekilde gelisebilir (2). Olgumuzun klinik tablosu akut olarak degerlendirildi.

Norobruselloz tanisi etkenin BOS kulturunde uretilmesi, BOS'da Brusella'ya karsi olusmus antikorlarin gosterilmesi ve meningeal tutulumu gosteren bulgularin varligi ile konulur. Bu bulgularin en az birinin pozitif olarak saptanmasi tani icin yeterlidir. Vakalarin yarisindan azinda tipik menenjit bulgulari saptanmaktadir. Hastalarin BOS incelemesinde daha cok lenfosit hakimiyeti olan pleositoz ve BOS proteininde artis vardir. BOS glukoz duzeyi normal veya hafif azalmis olabilir. BOS kulturunde etkenin uretil mesi altin standarttir ancak bu her zaman mumkun olmayabilir. Olgularin dortte birinden azinda ureme oldugu bildirilmistir. BOS gram boyamasinda etkenin gorulme orani cok dusuktur ve genellikle negatiftir (1-4,6). Olgumuzun gelis BOS tetkikleri normaldi. Kan ve BOS kulturlerinde etken mikroorganizma uremedi. BOS gram boyali incelemelerinde mikroorganizma gorulmedi ancak BOS Wright aglutinasyon testi pozitifti. Bu nedenle olgu norobruselloz olarak kabul edildi.

Gul ve ark.'lari (5) norobruselloz olgularinin %8'inde konvulsiyon bulgusu oldugunu; Diaz Espejo ve ark.'i (7) norobruselloza sekonder gecici parsiyel epilepsi gelisebildigini; Yilmaz ve ark.'lari (8) ise 17 yasinda epileptik nobetleri olan bir norobruselloz olgusu bildirmislerdir. Olgumuz klinigimiz aciline nobet sikayeti ile basvurmustu. Ust solunum yolu enfeksiyonu gecirme anamnezi olmasi sebebiyle de baslangicta viral ensefalit olarak degerlendirilmisti. EEG'si ve beyin goruntulemeleri normal saptanmisti. Alti aylik oral valproik asit tedavisi sonrasinda antiepileptik tedavi azaltilarak kesilmisti.

Norobruselloz tedavi ve tedavi suresi tartismali olup bir fikir birligi yoktur. En az uc ay olmak uzere ortalama 3-9 ay arasi ve ikili-uclu tedavi kombinasyonlari onerilmektedir. Rifampisin, doksisiklin, TMP-SMZ, seftriakson ve aminoglikozid tedavileri tercih edilmektedir (1-4). Olgumuza gentamisin tedavisi on gun; rifampisin ve TMP-SMZ tedavileri alti ay verildi.

Norobrusellozun mortalite orani %0-5.5 arasinda degismektedir (2,5). Olgumuz sekelsiz olarak iyilesti. Bir yillik takibinde herhangi bir komplikasyon ile karsilasilmadi.

Norobruselloz nobet gibi bircok norolojik klinik tablo ile ortaya cikmakta, ciddi komplikasyonlara ve akla gelinmedigi takdirde tani gucluklerine neden olmaktadir. Pediatrik yas grubunda nadir gorulen bu enfeksiyon aciklanamayan norolojik durumlarda akla gelmeli hastalar bu acidan degerlendirilmelidirler.

doi: 10.5152/ced.2011.08

Kaynaklar

(1.) Yetkin MA, Bulut C, Erdinc FS, Oral B, Tulek N. Evaluation of the clinical presentations in neurobrucellosis. Int J Infect Dis 2006; 10: 446-52.

(2.) Haji-Abdolbagi M, Rasooli-Nejad M, Jafari S, Hasibi M, Soudbakhsh A. Clinical and laboratory findings in neurobrucellosis: review of 31 cases. Arch Iran Med 2008; 11: 21-5.

(3.) Akdeniz H, Irmak H, Anlar O, Demiroz AP. Central nervous system brucellosis: presentation, diagnosis and treatment. J Infect 1998; 36: 297-301.

(4.) Schutze GE, Jacobs RF. Brucella. In: Kliegman RM, Behrman RE, Jenson HB, Stanton BF (eds). Nelson Textbook of Pediatrics. 18th edition. Philadelphia: W.B. Saunders Company; 2007. p. 1214-6.

(5.) Gul HC, Erdem H, Bek S. Overview of neurobrucellosis: a pooled analysis of 187 cases. Int J Infect Dis 2009; 13: 339-43.

(6.) Shakir RA. Neurobrucellosis. Postgrad Med J 1986; 62:1077-9.

(7.) Diaz Espejo CE, Villalobos Chaves F, Sureda Ramis B. Chronic intracranial hypertension secondary to neurobrucellosis. J Neurol 1987; 234: 59-61.

(8.) Yilmaz M, Ozaras R, Mert A, Ozturk R, Tabak F. Abducent nerve palsy during treatment of brucellosis. Clin Neurol Neurosurg 2003; 105: 218-20.

Gelis Tarihi: 20.11.2010

Kabul Tarihi: 20.12.2010

Yazisma Adresi:

Correspondence Address:

Dr. Sedat Isikay Gaziantep Universitesi Tip Fakultesi, Cocuk Sagligi ve Hastaliklari Anabilim Dali, Gaziantep, Turkiye

Tel.:+90 505 691 13 70

E-posta: dr.sedatisikay@mynet.com

Sedat Isikay, Kutluhan Yilmaz Gaziantep Universitesi Tip Fakultesi, Cocuk Sagligi ve Hastaliklari Anabilim Dali, Gaziantep, Turkiye
Tablo 1. Olgunun kisa ozeti

Yas                    12
Cinsiyet               Kiz
Semptom                Nobet gecirme
                       Istahsizlik
                       Kilo kaybi
Bulgular               --
Beyin BT ve MRG, EEG   Normal
Komplikasyonlar        Akut semptomatik nobet
Tedavi                 G+R+T
Tedavi Suresi          6 ay
Sekel                  Yok

G: Gentamisin, R: Rifampisin, T: Trimetoprim-Sulfametoksazol

Tablo 2. Olgunun laboratuvar ozeti

BOS hucre sayisi (/[mm.sup.3])   -
BOS lenfosit %                   -
BOS proteini (mg/dL)             40
BOS glukozu (mg/dL)              74
BOS Rose-Bengal                  +
Serum Rose Bengal                +
BOS Wright                       1/2560
Serum Wright                     1/160
BOS kulturu                      -
Serum kulturu                    -
Gale Copyright: Copyright 2011 Gale, Cengage Learning. All rights reserved.