Taniniz nedir? / What is your diagnosis?
Subject: Antifungal agents
Authors: Yazganoglu, K. Didem
Erbudakl, Esma
Buyukbabani, Nesimi
Baykal, Can
Pub Date: 12/01/2010
Publication: Name: Turkish Journal of Dermatology Publisher: Aves Yayincilik Audience: Academic Format: Magazine/Journal Subject: Health Copyright: COPYRIGHT 2010 Aves Yayincilik ISSN: 1307-7635
Issue: Date: Dec, 2010 Source Volume: 4 Source Issue: 4
Product: Product Code: 2834865 Antifungal Preparations NAICS Code: 325412 Pharmaceutical Preparation Manufacturing SIC Code: 2834 Pharmaceutical preparations
Accession Number: 305663670
Full Text: Olgu

Dort yasindaki kiz cocugu, her iki yanak ic yuzunde beyaz renk degisimi nedeniyle klinigimize basvurdu. Dermatolojik muayenesinde, oral mukozada yanak ic yuzlerinde iki tarafli olarak beyaz renkli, hiperkeratotik gorunumlu asemptomatik plaklar mevcuttu (Sekil 1). Bu plaklar oral mukozanin gerilmesiyle kaybolmuyordu. Hasta iki aylikken ailesi tarafindan fark edilen lezyonlar icin baska bir merkezde topikal antifungal tedavi uygulanmis ancak gerileme olmamisi. Aile oykusunde benzer bir lezyon tanimlanmi-yordu. Oral mukozadaki lezyonlardan alinan insizyonel biyopsinin histopatolojik incelemesinde yuzeyde ince bir parakeratoz katmani iceren cok katli yassi epitelde akantoz, epitel hucrelerinde suprabazal tabakadan baslayarak yuzeye dogru giderek artan, sitoplazmada berrak, seffaf gorunum, bazale yakin katmanlarda sitoplazmada perinukleer kondansasyon ve hafif bir hipereozinofilik gorunum saptandi (Sekil 2). Hastanin dermatolojik ve sistemik muayenesinde ek bir bulguya rastlanmadi. Hastanin tedavisiz olarak izlenmesi uygun goruldu.

[ILLUSTRATION OMITTED]

[ILLUSTRATION OMITTED]

Tani

Hastaya klinik ve histopatolojik bulgularla beyaz sungersi nevus tanisi kondu. Beyaz sungersi nevus, baslica oral mukozada olmak uzere mukozal beyaz lezyonlara yol acan nadir gorulen bir hastaliktir. Cannon'un hastaligi, herediter lokokeratoz, lokokeratozis oris, beyaz gingivostomatit, oral mukozanin eksfolyatif lokoodemi gibi cesitli adlarla da anilir (1), (2). Otozomal dominant gecis gosteren bir hastalik olmakla beraber, hastamizda da oldugu gibi aile oykusu her zaman bulunmaz (2), (3). Keratin 4 ve keratin 13 genleri mutasyonu sonucu ortaya ciktigi tahmin edilmekle beraber (4), (5), de novo mutasyon sonucu da olusabilecegi one surulmustur (2). Patogenezde epitel hucre maturasyonu ve deskuamasyonunda bozukluk, tonofilamentlerde atipik artis ve agregasyon, interseluler baglantida artisin neden oldugu yuzey hucrelerinde birikim ve dolayisiyla normal eksfoliyasyonun olmamasi gibi faktorler yer almaktadir (1). Konjenital olabildigi gibi, erken cocukluk doneminde de baslayabilir (1). Butun irklarda, cinsiyet ayrimi gostermeksizin, esit siklikta rastlanir (1). Oral mukozada yaygin veya yama tarzinda, ozellikle yanak ve dudak ic yuzlerde, bunun yaninda agiz tabaninda, dilin ventral yuzunde ve yumusak damakta da gozlenebilen beyaz renkli, sungeri andiran, hiperkeratotik gorunumlu plaklar seklinde gorulur. Gingiva ve dilin dorsal yuzunde tutulum ise nadirdir (1), (2). Daha az siklikla nazal, vaginal, ozofageal ve rektal mukozalarda gorulur. Hastahk mukoza disi lezyona yol agmaz (1), (2). Genellikle asemptomatiktir, bazen agizda kuruluk, yanma ve puruzluluk hissi olabilir (2), (3), (6).

Oral beyaz lezyonlarin klinik olarak ayirici tanisinda kandidiyazis, liken planus, lokoplazi, psoriazis, oral killi lokoplazi, lokoodem, submukoz fibrozis, nikotin stomatiti, tutun kullananlarin keratozu, cografik mukozit, friksiyonel keratoz gibi bircok dermatolojik veya enfeksiyoz hastalik bulunmakla birlikte, ozellikle inatci lezyonlarda Howel-Evans sendromu, diskeratozis konjenita, pakionisi konjenita ve herediter benin intaepitelyal diskeratoz da akla gelmelidir (1), (2). Bu hastaliklarin bazilari histopatolojik olarak da beyaz sungersi nevus ile kansabilir. Beyaz sungersi nevusta, ayirici taniya giren hastahklarda da gorulebilecek intraseluler odem ve diger bulgularin yani sira (7), (8), bunlardan farkli olarak perinukleer eozinofilik sitoplazmik kondansasyon gorulmesi karakteristiktir (8). Hastamizda da, histopatolojik duzeyde, epitelin bazale yakin katmanlarinda gozledigimiz sitoplazmik kondansasyon ve hipereozinofilik gorunumun beyaz sungersi nevus lehine iyi bir ipucu oldugu kanisindayiz.

Hem klinik hem de histopatolojik olarak cocukluk cagi baslangicli olan lokoodemden ayrim zaman zaman zor olabilir. Lezyonlu bolgedeki mukoza gerildiginde lokoo-demin kaybolmasi, ancak beyaz sungersi nevusun degisiklik gostermemesi ayirici tanida yardimcidir (8). Mukoza gerildiginde kaybolmayan, inatci beyaz lezyonlari ve beyaz sungersi nevus tanisi icin tipik histopatolojik bulgulari olan hastamizda yukanda adi gecen sendromlar acisindan eslik eden dermatolojik ve sistemik bulgular da yoktu.

Bu lezyonda malin donusum gozlenmemekte ve cogunlukla asemptomatik oldugu icin de tedavi onerilmemektedir (2). Tedavide topikal olarak tetrasiklin, sistemik olarak ise penisilin, ampisilin, amoksisilin ve tetrasiklin kullanimi ile hastalarin bir kisminda cevap alinmis ve semptomlarda duzelme, hatta bazilarmda lezyonda tamamen gerileme bildirilmistir, ancak tedavi birakilinca nuks olabilmektedir (3), (6), (9), (10). Hastamiz basvurdugunda yakinmasiz oldugu icin, tedavisiz izlenmesi uygun gbruldu.

Qocukluk caginda agiz icinde gorulen beyaz lezyonlarda beyaz sungersi nevus da akla gelmelidir. Bu nadir lezyonun klinik olarak taninmasi ve histopatolojik olarak basta premalin durumlar olmak uzere diger lezyonlardan ayriminin yapilmasi, benin karakteri dolayisiyla hastalara gereksiz tedavi ve girisimler yapilmasini onleyecektir.

Kaynaklar

(1.) Miller CS, Craig RM Jr. White corrugated mucosa. J Am Dent Assoc 1988;117:345-6.

(2.) Patil K, Mahima VG, Srikanth HS. White sponge nevus: A nonhereditary presentation J Indian Soc Pedod Prey Dent 2008;26:125-7.

(3.) Otobe IF, de Sousa SO, Migliari DA, Matthews RW. Successful treatment with topical tetracycline of oral white sponge nevus occurring in a patient with systemic lupus erythematosus. Int J Dermatol 2006;45: 1130-1.

(4.) Shibuya Y, Zhang J, Yokoo S, et al. Constitutional mutation of keratin 13 gene in familial white sponge nevus. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2003;96:561-5.

(5.) Zhang JM, Yang ZW, Chen RY, et al. Two new mutations in the keratin 4 gene causing oral white sponge nevus in Chinese family. Oral Dis 2009;15:100-5.

(6.) McDonagh AJ, Gawkrodger DJ, Walker AE. White sponge naevus successfully treated with topical tetracycline. Clin Exp Dermatol 1990;15:152-3.

(7.) Kirkham N. Tumors and cysts of the epidermis. In: Elder DE, Elenitsas R, Johnson BL, Murphy GF, editors. Lever's histopathology of the skin. 9th ed. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins; 2005. p.805-866.

(8.) Regezi JA, Sciubba JJ, Jordan RCK, editors. Oral pathology. Clinical Pathologic Correlations. 4th ed. St. Louis: Saunders; 2003.

(9.) Lamey PJ, Bolas A, Napier SS, et al. Oral white sponge naevus: response to antibiotic therapy. Clin Exp Dermatol 1998;23:59-63.

(10.) Becker LR, Lutz C, Erhard H, et al. White sponge naevus successfully treated with tetracycline mouth rinse. Acta Derm Venereol 1997;77:413.

K. Didem Yazganoglu (1), Esma Erbudak (1), Nesimi Buyukbabani (2), Can Baykall (1)

(1.) Istanbul Universitesi Istanbul Tip Fakultesi, Deri ve Zuhrevi Hastaliklar Anabilim Dab, Istanbul, Torkiye (2.) Istanbul Universitesi Istanbul Tip Fakultesi, Patoloji Anabilim Dali, Istanbul, Turkiye

Yazisma Adresi/Corresponding Author: Uz. Dr. K. Didem Yazganoglu, istanbul Universitesi istanbul Tip Fakultesi, Deri ve Zuhrevi Hastaliklar Anabilim Dali, istanbul, Turkiye Tel: +90 0212 635 29 39 e-posta: karadidem@yahoo.com

doi:10.5152/tdd.2010.21
Gale Copyright: Copyright 2010 Gale, Cengage Learning. All rights reserved.